双胎妊娠晚期不可减少的子宫扭转引起失血性休克一例报告

子宫扭转是一种罕见的危及生命的事件，发生在任何年龄或任何妊娠年龄。根据定义，它包括绕子宫长轴旋转45度以上。报告的病例有不同的表现。子宫扭转的发生对胎儿或母亲都没有任何后遗症。然而，在这种病例中也报告了胎儿和产妇死亡率。

我们在此报告一位29岁女性患者的病例，之前有四次正常阴道分娩，怀孕36周，出现不可减少的子宫扭转，在怀孕的最后三个月，她的母亲和胎儿死亡。

我们的结论是，只要治疗迅速，预后就会改善。需要更多的资料来了解遗传倾向和影像学检查的特点，以便在术前快速诊断这种疾病。

子宫扭转是一种罕见的生命危及生命的事件，在任何奇偶校年的患者中发生在任何年龄的生殖期间，也在怀孕的任何胎龄。它的发病率不是很熟知。根据定义，它在子宫颈段的长轴周围围绕子宫的长轴旋转超过45度[1]。然而，文献中报告的病例描述了一种更广泛的子宫扭转谱，其范围在45度和720度之间。它在右侧存在的大部分时间发生在胎儿畸形，肌瘤，异常呈递或胎儿的异常情况下[2,3]。

另一方面，在子宫扭转的病例中有广泛的非特异性症状。事实上，报告的病例要么表现为腹痛、阴道出血、泌尿和肠道症状，要么完全没有症状。另外，有时子宫扭转可通过分娩梗阻发现。子宫扭转通常通过立即剖腹手术进行处理，大部分时间在术中诊断，特别是当患者入院时无症状时。

请注意，子宫扭转的发生对胎儿或母亲都没有任何后遗症。然而，在此类病例中也有胎儿和孕产妇死亡率的报道[4,5]。

我们在此报告一例29岁女性患者，怀着双胞胎，在妊娠晚期出现不可恢复的子宫扭转，并伴有母婴死亡。

这是一个29岁的女性患者，之前有四次正常阴道分娩和两次流产，并且在她目前的双绒毛膜双胎妊娠期间随访良好。病程正常，无并发症，形态扫描无异常。补充铁由于贫血(血红蛋白8)与虚弱。瘙痒的评估完全肝酶检查恢复正常。在她的一次妊娠中期会诊中，我们发现她的血压140/80 mmHg，正常到132/84，尿液试纸试验中有0.3 g/l的蛋白质，没有异常的相关症状，没有出血，没有重复收缩，子痫前期检查正常。筛查时无妊娠期糖尿病。

在她怀孕36周到一家私人外围诊所就诊之前，患者有严重腹痛，伴有恶心和呕吐。没有阴道出血，没有胎膜破裂。在她被承认后，她的一般状态发生了深刻的变化，脸色苍白，对轻度到中度的刺激没有反应。她的血压为80/40毫米汞柱，脉搏98次/分。然而，她的血流动力学状态正在恶化：收缩压下降到70毫米汞柱，脉搏上升到110次/分。血红蛋白为5.5，她的临床症状是腹痛加重，体检时没有宫颈扩张。血红蛋白下降到4.8。此外，她在神经学方面严重恶化：格拉斯哥3岁，瞳孔反应中等。患者插管、镇静并输注三个PRBC和两个FFP。然后，决定将患者转移到我们医院。

考虑到紧急医疗援助服务电话，他们没有发现胎盘后出血的典型表现，患者由值班的两名老年人负责，其中一人已做好切口准备。病人立即住进手术室。在手术室的桌子上，进行了快速超声检查，确认两个胎儿在宫底缺乏心脏活动，这两个胎儿都是通过大量的子宫内收集物被驱赶回来的，没有腹腔积血，排除了妊娠晚期出血性休克的三个主要鉴别诊断：脾动脉瘤破裂，子宫破裂和消化性溃疡破裂。擦洗和覆盖后，切口逐层进行，直到到达腹腔。检查左侧子宫主要180度扭转（图1）。由于子宫极度增大（宫内采血+两个富营养化胎儿+羊水和胎盘），因此不可能进行扭转。在子宫后壁上进行横向切口（图2）。三升血液被排出体外。然后，在羊水充足的情况下进行羊水切开术。分娩两名死亡婴儿：第一名婴儿臀部呈臀位，采用拉维斯特和拉维斯特动作；第二名婴儿横向呈臀位，采用内部手动方式，然后采用拉维斯特和拉维斯特动作。然后手动提取完整的胎盘和胎膜。

进行手动翻修，子宫从腹腔外置。然而，出现严重的子宫收缩乏力，伴有活动性出血，估计失血量为4.5升（图3）。尽管子宫扭转，出血持续，尽管血管充盈和去甲肾上腺素，血流动力学不稳定也持续存在。因此，决定剖宫产子宫切除术止血。

用vicryl 0钳夹、切断和结扎圆形韧带。开放宽韧带，识别输尿管；将子宫卵巢韧带及其起源处的输卵管夹持、切片，并用vicryl 0双侧结扎。子宫膀胱皱襞易于解剖。然后，使用vicryl 0对子宫蒂进行钳夹、结扎和剖切，然后对宫颈阴道蒂进行相同的操作。完成面内子宫次全切除术，保留双侧卵巢。子宫和胎盘送病理检查。宫颈用vicryl 1间断缝线闭合。

进行腹腔灌洗。观察并确认止血情况。在阴道切开部位放置密封剂基质。焊盘计数已验证两次。介绍了一种腔内血液真空发生器。用vicryl 2.0封闭壁腹膜。筋膜用vicryl 1封闭。订书机用在皮肤上。总失血量估计为5500毫升。干预结束时尿液清澈。按照方案向患者提供抗生物过敏药物。患者术中输注6个PRBC和5个FFPs，1包血小板和3 g纤维蛋白原。

患者的血流动力学状态在干预结束时更好，她被转移到ICU。术后，她介绍了具有重大代谢酸中毒和急性肾功能衰竭的多用途损伤，肝功能不全和散发静脉凝固（DIC）。在重症监护病房，患者血流动力学不稳定;腹膜内出血被诊断出患有肠缺血症状的腹部超声。综合外科医生在案件上征询，他们选择重新开放或以阻止流血。如果没有缺血迹象，员工会议决定尊重肠循环。通过相同的pfannenstiel切口，通过层解剖腹壁，直到到达腹膜内腔。稀疏的血液杂机。子宫切除术部位的检查显示在右椎弓根的活性出血。因此，后者被夹紧，两个vicryl 0缝合线放置止血。 An additional suture was done at the left pedicle for security, since the venous ligature became looser with to the resolution of the edema at the postpartum period. Again, the patient was massively hydrated and transfused. Note that on the exploration of the abdominal cavity, we have seen ischemic bruised intestines without any peristaltism and a gray pale colon. The consulted general surgeon considered this ischemia as the result of the norepinephrine treatment. Considering the young age of the patient, a conservative management of the ischemia was decided with no digestive resection. In the presence of the DIC, a total body scan was done postoperatively showing intraparenchymal frontoparietal bilateral petechiae with two left subdural hematomas and a hepatic ischemia with no identification of thrombi. A hepatic transplantation was done at a referral center with double intestinal resection and splenectomy. However, a severe neurologic deterioration followed the procedure with cerebral edema. Brain death was diagnosed with a cerebral angioscanner confirming the absence of cerebral circulation. Patient passed away few time after that.

两个分离胎盘的病理结果总结为索膜无异常，没有血管或炎症病理的证据。两个胎盘均未发现胎盘后血肿。至于子宫，病理报告提到子宫内膜腔内有出血内容物，没有残余的胎盘组织。

子宫扭转被认为是一种非常罕见的妊娠并发症，特别是在人类[6]。Don Wilson等人的文献综述显示，截至2006年，全球共报告212例[7]。

子宫扭转有多种危险因素:

-引起子宫横径不对称的任何情况（横位、侧肌瘤、双角子宫、多胎妊娠）。

- 盆腔蛋白质肿瘤

——盆腔粘连

——形态学异常

16%的子宫扭转病例病因不明。

对于我们的患者来说，主要的危险因素是多次[8]。

第一例子宫扭转是在患有肌瘤的非怀孕患者中描述的。但到目前为止，由于肌瘤引起的子宫扭转仍有报道。事实上，Chuan等人去年报道了一例绝经后妇女子宫扭转伴双侧附件坏死的病例，其中存在子宫肌瘤[9]。

子宫扭转有非常广泛的临床症状，14%的病例无症状。我们的病例代表了失血性休克的极端病例。Farhadifar等人报告了一例无症状的孕妇，她接受了子宫扭转180度的剖腹手术[10]。

一般来说，子宫扭转可以发生在任何胎龄，主要是在妊娠晚期。其处理取决于症状的严重程度、胎龄以及术中是否存在缺血迹象。

Sachan等人报道了一例发生在妊娠15周时的眼底平滑肌瘤45度子宫扭转的病例，患者因严重的子宫早剥而出现失血性休克[3]。

Kopko等报道了一例孕19周患者因急性腹痛而行剖腹手术，术中诊断为阑尾炎伴100度子宫扭转。子宫被剥离，妊娠继续在密切监测下持续到36周，并进行[10]剖宫产。

1976年至2014年60年代文献报道1例孕产妇死亡和18例胎儿死亡[5,6,11,12]。例如，Cook等报道了一例病理性子宫扭转270度，伴有子宫和附件坏死，胎盘早剥，导致母体休克和宫内胎儿死亡[13]。

罕见的是双胎妊娠中报告的子宫扭转：

- Thubert等人在2011年[12]报道了其中一个。

- Demaria等报道了在双胎妊娠期间发生在双胎子宫的早产子宫扭转。在术中诊断子宫半扭转与胎盘早剥[14]。

- 第三案于约瑟夫等人报道了2008年。子宫扭转发生劳动障碍[15]。

- Asghar等报道了一例37周的双胎妊娠，由于双胎妊娠和困难的产科史，计划剖腹产。他们发现子宫旋转180度[16]。

大多数报告的病例都涉及单胎妊娠。Klicci等人报道了一例孕37周晚期发生720度子宫扭转并伴有膀胱扭转的病例。不能执行扭转和子宫切开术通过子宫横向切口。手术因子宫肌无力而复杂，需进行B lynch加压缝合。患者于产后第三天出院，并产下婴儿。另一例180度子宫扭转发生在早产30周。患者无症状，在分娩时出现。肌瘤阻塞了产道。进行了剖腹手术，母亲和胎儿[18]预后良好。

我们的病例是一个罕见的报道子宫扭转发生在双胎妊娠。延迟治疗影响了这次妊娠的预后，增加了胎儿死亡的风险。事实上，立即手术治疗是降低胎儿和产妇死亡率的主要因素。

由于患者生命危险高，病情紧急，超声和MRI均不能作为诊断的辅助检查，超声仅用于宫内胎儿死亡的检测，简单、快速。

术中，不能进行子宫扭转，但这种情况发生在大多数报告病例中[19-21]。

子宫扭转是一种非常罕见的疾病。产妇和胎儿死亡的风险很高。然而，只要迅速处理，预后就会得到改善。需要更多的数据来了解遗传倾向和影像学检查的特点，以便对这种疾病进行快速的术前诊断。

我们感谢法国南部医院中心妇产科主任Luc Rignont博士的持续支持和宝贵监督。

知情同意

由于该病例是一个危及生命的紧急情况，没有足够的时间获得患者本人的同意，因此获得了患者家属的书面同意，以便发表本病例报告。

作者贡献

Darido J和Grevoul Fesquet J撰写了初稿。Diari J、El Haddad C、Bouzid N、Abou El Hassan N、Khadam L和Rignont L撰写了第二稿。所有作者都参与了本病例报告的数据收集工作，并就最终版本达成一致。

数据可用性

中心住院生Du Sud Mrancilien，法国伊斯兰法国

1. piot d，gluck m，oxorn h.妊娠子宫的扭转。Can Med Assoc Assoc J. 1973;109：1010-1011。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/4758858
2. 詹森JG。妊娠期子宫扭转，妇产科学报。1992; 71: 260-265. PubMed：https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/1322618/
3. 妊娠子宫平滑肌瘤的完全轴向扭转。BMJ病例报告2014;2014: bcr2014205558。PubMed:https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/25193815
4. 库克，詹金斯SM。病理性子宫扭转与胎盘早剥、母体休克和宫内胎儿死亡相关。AmJ妇产科医院。2005; 192: 2082-2083. PubMed：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15970905
5. 王志强，王志强，王志强，等。子宫扭转与产妇死亡:我们的经验和文献综述。临床实验妇产科。2005;32: 245 - 246。PubMed:https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/16440824
6. 詹森詹。怀孕时子宫扭转。妇产科学学报1992;71: 260 - 265。PubMed:https://pubmed.ncbi.nlm.nih.gov/1322618/
7. Wilson D，Mahalingham A，Ross S.妊娠晚期子宫扭转：病例报告。妇产科杂志。2006; 28: 531-535. PubMed：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16857121
8. 祖利诺S，费奥拉年代，Paganelli Am，Ferrazzi E.由于妊娠子宫的扭转而引发胎盘的情况。CAS REP支持Gynecol。2014;2014年：801616. PubMed：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/25544919
9. 子宫扭转合并双侧附件坏死1例。BMJ案例报告2019;12: e229311。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/31217212
10. Kopko J，Stańczak R，Warzecha D，Wielgos M.妊娠中期子宫扭转。神经内分泌素；39:PubMed：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/30796791
11. Moores KL Wood MG，Foon RP.一例罕见的产科急症：妊娠32周出现急性子宫扭转。BM病例报告。2014; 2014年：BCR201322974。PubMed：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/24728893
12. Thubert。妇科、产科和生殖生物学杂志。2011;40: 371 - 374。
13. Cook KE, Jenkins SM。病理性子宫扭转与胎盘早剥、母体休克和宫内胎儿死亡相关。《妇产科杂志》2005;192: 2082 - 2083。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/15970905
14. Demaria F，Goffinet F，Jouannic Jm，Cabrol D.妊娠uterus didelphys of the Twin妊娠的痛苦。障碍麦克西诺。2005;106：1186-1187。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/16260565
15. 双胎妊娠子宫扭转继发难产。J Obstet Gynaecol. 2008;28日:649 - 649。
16. 阿斯格尔。双胎妊娠子宫扭转。专业医疗JQ。2006; 13: 327-329.
17. Klicci C，Sanverdi I，Bostanci E，Abide Cy，ESER SK。妊娠期第三个三个月的子宫扭转720度，伴随膀胱扭转：案例报告。Pan Afr Med J. 2018;29：175. PUBMED：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/30050639
18. Zieger W, Hampl M, Leveringhaus A, Wischnik A.怀孕子宫的扭转。Geburtshilfe Frauenheilkd。1995;55岁:404 - 406。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/7557208
19. Ulu I, Güneş MS, Kiran G, Gülşen MS胎盘早剥的罕见原因:子宫扭转。J clinical diagnosis Res. 2016;10: QD06-QD07。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/pmc4740659/
20. Farhadifar F, Nikkhoo B, shahghebi S, Soofizadeh N, Rezaie M.孕妇无症状子宫扭转。印度医学杂志2014;76: 321 - 322。PubMed:https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC4175681/
21. Fatih FF，Gowri V，Rao K.妊娠中期子宫扭转，然后是成功的足月妊娠。BMJ病例报告。2012; bcr2012006359。PubMed：https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pubmed/22914233